Apen en Leeuwen: Verbeteren van de ecologische validiteit van werkgeheugen taken om de omgevingsinvloeden op het dagelijks functioneren van kinderen met ontwikkelingsstoornissen te onderzoeken

Werkgeheugen vaardigheid een belangrijke voorspeller van gedragsmatig en
schools functioneren in normaal ontwikkelende kinderen (Alloway, Gathercole,
Kirkwood, & Ellit, 2009; Peng, Barnes, Wang, Wang, Li, et al., 2018; Peng,
Namkung, Barnes, & Sun, 2016). Daarnaast kampen kinderen met een
ontwikkelingsstoornis, zoals autisme spectrum stoornis (ASS) en attention
deficit hyperactivity disorder (ADHD) vaak met problemen in de
werkgeheugenvaardigheid (Kasper, Alderson, & Hudec, 2012; Kercood, Grskovic,
Banda, & Begske, 2014). Er zijn echter enkele inconsistente resultaten in
onderzoek naar deze problemen te vinden: Ten eerste is onduidelijk hoe groot de
problemen zijn en in welk aspect van werkgeheugen (verbaal versus
visueel-ruimtelijk) zij zich met name voordoen. Ten tweede wordt vaak een groot
verschil waargenomen tussen de prestatie van cliënten op neuropsychologische
test die zij maken in de klinisch diagnostische situatie en hun dagelijks
functioneren (Chaytor, Schmitter-Edgecombe & Burr, 2006). Deze inconsistente
resultaten hebben geleid tot een debat over de ecologische validiteit van
neuropsychologische tests en tot de vraag of de beschikbare tests een goede
afspiegeling geven van hoe cliënten functioneren in dagelijkse *real-world*
situaties (Barkley, 1991; Burgess, Alderman, Forbes, Costello, Coates, et al.,
2006).
De sterk gestructureerde en gestandaardiseerde situatie waarin diagnostische
tests worden afgenomen draagt bij aan de beperkte ecologische validiteit van
neuropsychologische taken doordat de situatie is ontdaan van de externe
(afleidende) stimuli die in het dagelijks leven belastend zijn voor kinderen
met een ontwikkelingsstoornis. In een recente niet-klinische studie werd de
ecologische validiteit van twee werkgeheugentaken, het Leeuwenspel en het
Apenspel, onderzocht door de prestatie op de taken in twee situaties te
vergelijken: basisschool kinderen maakten de taken in een individuele situatie
(gelijk een diagnostische situatie) en in de klas op school (Friso van den Bos
& Van de Weijer-Bergsma, 2019). De resultaten van deze studie lieten zien dat
prestatie in de klas belemmerd werd ten opzichte van de individuele situatie.
Bovendien verschilden kinderen sterk van elkaar in welke mate hun prestatie in
de klas werd belemmerd, waarbij sommige kinderen 5 standaard deviaties lager
scoorden in de klas vergeleken met hun individuele test resultaten. Daarnaast
bleek de meting in de klas van verbaal werkgeheugen (maar niet van
visueel-ruimtelijk werkgeheugen) een betere voorspeller van reken- en
leesvaardigheid dan verbaal werkgeheugen gemeten in de individuele situatie.
Dit ondersteunt de conclusie dat het toevoegen van (natuurlijke) afleiders
mogelijk een meer ecologisch valide meting van werkgeheugen vaardigheid biedt
(Friso van den Bos & Van de Weijer-Bergsma, 2019). Aangezien kinderen met een
ontwikkelingsstoornis vaak aandachtsproblemen hebben en gevoeliger zijn voor
afleiding (Cassuto, Ben-Simon, & Berger, 2013; Geffner, Lucker, & Koch, 1996),
is het erg waarschijnlijk dat deze kinderen nog grotere verschillen tussen
situaties laten zien dan normaal ontwikkelende kinderen. Dit is in lijn met
onderzoek met virtual-reality klaslokalen, waaruit blijkt dat de
aandachtsfuncties van kinderen met ADHD of ASS sterker verstoord wordt door
afleiders dan van kinderen zonder ontwikkelingsstoornis (Adams, Finn, Moes,
Flannery, & Rizzo, 2009; Hanley, Khairat, Taylor, Wilson, Cole-Fletcher, &
Riby, 2017; Negut, Jurma & David, 2017). Het meten van individuele verschillen
in werkgeheugenvaardigheid in verschillende situaties biedt mogelijk
waardevolle klinische informatie die tot nu toe niet meegenomen wordt in het
diagnostisch proces. Een vergelijking tussen werkgeheugen vaardigheid in
situaties die variëren op een continuüm van *ideale omstandigheden* tot
*dagelijkse omstandigheden* kan inzicht bieden in werkgeheugen problemen en
onder welke omstandigheden deze voorkomen. Omdat kinderen hoogstwaarschijnlijk
verschillen in de mate waarin zij beïnvloed worden door afleiding in de
omgeving kan informatie over deze situatie-specifieke prestaties cruciale
informatie geven voor het diagnostische proces en het bepalen van mogelijk
succesvolle ondersteuning en interventies.

Het doel is: a) onderzoeken hoe werkgeheugen vaardigheid in kinderen met ADHD
en/of ASS zoals gemeten met het Leeuwenspel en het Apenspel wordt beïnvloed
door de context en b) de diagnostische kwaliteit en ecologische validiteit van
het Leeuwenspel en het Apenspel te bepalen.

De volgende onderzoeksvragen worden onderzocht:

* Scoren kinderen met een ontwikkelingsstoornis lager op het Leeuwenspel
/Apenspel dan kinderen zonder een ontwikkelingsstoornis en wordt dit
gemodereerd door de situatie (klas versus diagnostisch)?
* Welke situatie (klas versus diagnostisch) biedt de beste werkgeheugen
voorspellers voor dagelijks functioneren (ecologische validiteit) en
academische prestaties (predictieve validiteit) in kinderen met een
ontwikkelingsstoornis?
* Wat is de diagnostische kwaliteit (i.e., specificiteit en sensitiviteit) van
het Leeuwenspel/Apenspel in beide situaties?
* Welke kind-factoren (bijv. Executieve functies, symptomen en ernst)
beïnvloeden hoe sterk kinderen met ADHD en/of ASS beïnvloed worden door de
situatie (klas versus diagnostisch) waarin de werkgeheugen taken worden
afgenomen?

Deze prospectieve observationele studie onderzoekt werkgeheugen in twee
verschillende situaties, de diagnostische situatie en de klas, in kinderen met
en zonder een ontwikkelingsstoornis.

Het doel van de studie is om de prestatie van een groep kinderen met een
ontwikkelingstoornis (N = 75) en een controle groep van kinderen zonder een
ontwikkelingsstoornis (N = 30) op het Leeuwenspel (Van de Weijer-Bergsma,
Kroesbergen, Prast, & van Luit, 2015) en het Apenspel (Van de Weijer-Bergsma,
Kroesbergen, Jolani, & Van Luit, 2016) in twee situaties te onderzoeken.

Alle participanten maken het Leeuwenspel en het Apenspel in twee situaties: a)
de diagnostische situatie en b) de klas situatie. De volgorde van de metingen
(diagnostisch eerst versus klas eerst) zal gevarieerd worden tussen
participanten om te controleren voor volgorde effecten. De tijd tussen de twee
metingen is 1( minimaal) tot 2 (maximaal) weken.
Tijdens de meting in de klas zal de leerkracht van de participant het kind
vragen om het Leeuwenspel en het Apenspel te maken op de computer in de klas
terwijl klasgenoten zelfstandig werken aan andere taken. De totale duur van
deze meting is 20 minuten.
Tijdens de meting in de diagnostische situatie maken participanten het
Leeuwenspel en het Apenspel op een computer in de aanwezigheid van een
testleider. Daarnaast worden drie aanvullende neuropsychologische gedragstaken
afgenomen, die inhibitie en gerichte aandacht meten, zodat kan worden
onderzocht welke individuele kind-factoren de invloed van de situatie
modereren. Deze taken zijn de Baseline Speed taak ( duur: 2 minuten), de
Flanker taak (duur: maximaal 15 minuten) en de Focused attention 4 Letters taak
(duur: 10 minuten) van de Amsterdamse Neuropsychologische Taken (ANT, De
Sonneville, 2014). De total duur van deze meting is 45 minuten.

Indien participanten met een ontwikkelingsstoornis psychostimulantia gebruiken
(metylfenidaat, zoals ritalin, Concerta, Medikinet of Equasym), dan wordt hen
gevraagd om geen medicatie te nemen op de ochtend van beide metingen. Dit is
standaard procedure tijdens het diagnostisch proces om een betrouwbaar beeld
ontstaat van het dagelijks functioneren van een kind te krijgen en noodzakelijk
om de ecologische validiteit en diagnostische kwaliteit van de
werkgeheugentaken voor het diagnostische proces te onderzoeken. Elke andere
vorm van psychoactieve medicatie is niet toegestaan tijdens de studie en daarom
een exlcusie criterium.

De (uiteindelijke) DSM diagnose zal worden opgevraagd bij de wervende
organisatie, evenals informatie over Intelligentie (IQ) scores (indien
beschikbaar). Wanneer aanvullende data beschikbaar is bij de wervende
organisatie van de volgende ANT taken (GoNoGO task; Memory Search Letters;
Response Organization Objects; Sustained attention Dots; Shifting Attentional
Set * Visual) dan zal deze data ook opgevraagd worden.

Ouders/verzorgers en leerkrachten zullen gevraagd worden om twee vragenlijsten
in te vullen over het gedrag en executief functioneren van het kind (d.w.z.,
the Behavior Rating Inventory of Executive Function (BRIEF; Goia, Isquith, Guy,
& Kenworthy, 2000), Child Behavior Checklist (CBCL; Achenbach & Rescorla, 2001)
en Teacher Report Form (TRF; Achenbach & Rescorla, 2001)(totale duur: 30
minuten). Daarnaast worden de laatste Cito scores voor rekenen/wiskunde en
begrijpend lezen (Feenstra, Kamphuis, Kleintjes, & Krom, 2010; Janssen,
Scheltens, & Kraemer, 2005) opgevraagd bij de leerkracht (duur: 10 minuten).

Deelname aan dit onderzoek gaat gepaard met een minimaal/verwaarloosbaar
risico. De belasting voor kinderen wordt zoveel mogelijk beperkt en kan als
licht worden bestempeld. De fysieke en psychologische integriteit van de
participanten worden niet geschonden. Kinderen doen twee maal een
gecomputeriseerde gedragstaak om werkgeheugen te meten: eenmaal in de klas
onder schooltijd (maximale duur: 20 minuten) en eenmaal in de diagnostische
situatie (maximale duur: 45 minuten). De werkgeheugentaken zijn speels en
lijken op taken die kinderen op school maken. In de diagnostische situatie
worden twee extra gecomputeriseerde gedragstaken afgenomen die inhibitie en
aandacht meten en sluiten aan bij taken die regelmatig in het standaard
diagnostisch onderzoek worden afgenomen.
De belasting voor ouders en leerkrachten is licht met een maximum duur van 30
minuten voor het invullen van vragenlijsten die thuis kunnen worden ingevuld.
Wanneer data uit de betreffende vragenlijst al beschikbaar is via het
diagnostisch proces, dan wordt toestemming gevraagd deze data op te vragen,
waardoor de belasting verder afneemt.
Om conclusies te kunnen trekken over de ecologische validiteit en diagnostische
kwaliteit van de werkgeheugentaken voor kinderen met een ontwikkelingsstoornis,
is het cruciaal dat deze aspecten in de doelpopulatie worden onderzocht. Een
controle groep met typisch ontwikkelende kinderen wordt onderzocht om
betrouwbare referentie data te genereren.
Participanten ondervinden geen directe voordelen van deelname aan deze studie.
Voor kinderen met een ontwikkelingsstoornis geeft deze studie echter een
gedetailleerd beeld van hun cognitief functioneren in verschillende situaties
voor elke afzonderlijke participant, die betere ondersteuning door ouders,
leerkrachten en behandelaar van het kind kan faciliteren.